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慢性硬化性骨髓炎误诊及复发一例

Tags: 慢性   硬化性   骨髓炎   误诊   复发      作者:朱岩 何志伟 樊根涛 更新:2019-07-03

临床资料

患者,女,13岁,病程3个月。3个月前患者无明显诱因下感右臂近端间歇性疼痛,伴右肩部肿胀,轻度右肩关节活动障碍,其余肢体正常,无发热、呼吸困难、头痛、恶心等症状,患肢无外伤史及感染史。专科检查:患者右肩部外侧微肿胀,周围皮温稍高,皮肤颜色正常,无血管怒张,有压痛,右肩部活动受限。四肢肌力、肌张力均正常。常规实验室检查:血常规、血生化等常规检查除C反应蛋白增高(15.6mg/L),血沉增高(39mm/H)外其它指标均正常。术前影像学表现:3个月前患者于当地医院摄X线片检查显示右侧肱骨干骺端外侧骨质溶解,肱骨中上段骨内膜增厚,骨髓腔局部变窄。图1a就诊时X线片示:右肱骨上端骨质破坏进一步增大,破坏边缘不整呈虫蚀状,可见骨膜反应。图1b核磁检查脂肪抑制T2相病变呈不均匀高信号影,腋窝可见肿大的淋巴结。图2aCT检查可见肱骨上端骨质破坏及软组织肿胀。影像学资料提示恶性骨肿瘤可能性大,考虑尤文肉瘤。穿刺病理检查为炎性组织,但由于穿刺组织局限及尤文肉瘤存在假阴性穿刺结果,根据影像学资料,考虑尤文肉瘤早期易转移的高度恶性,拟诊断尤文肉瘤并安排患者化疗1次(化疗方案为顺铂+吡柔比星)。



化疗后患者复查X线片检查显示骨质破坏进一步扩大,可见“葱皮样”骨膜反应(图2c),PET-CT检查右肱骨近端病变FDG摄取轻度增高,SUVMAX:2.4,AV:1.4。由于化疗结果不佳,PET-CT检查无明显恶性倾向,患者临床表现与恶性肿瘤急性进展期症状不匹配,结合穿刺结果考虑为骨髓炎。遂为进一步明确诊断行切开活检术,术中病理为增生的纤维骨组织,伴大量急慢性炎性细胞浸润及少量死骨,结合临床表现,最终诊断为慢性骨髓炎,术中行刮除清创,开窗术后患者症状明显缓解。术后1.5年患者两次发生右臂上端疼痛,疼痛位置同前,症状同前,可触及肱骨质硬,右上臂稍肿胀,有压痛,皮肤颜色正常。X线片示骨干梭形膨胀,骨皮质、骨膜增厚,伴局部缺损,骨髓腔狭窄不通畅(图3)。CT检查示骨干骨皮质增厚,周围软组织肿胀(图4)。影像学资料表现呈典型硬化性骨髓炎特征,遂行病灶刮除术,术中病理与上次相同,为新生骨小梁间纤维肉芽组织,伴急慢性炎性细胞大量浸润。(图5)术中标本细菌培养阴性。现患者术后随访10个月,无不适症状。

讨论

CarlGarre报道的10例骨髓炎症状,其中1例具有典型的非化脓性硬化、骨质增厚和骨膜隆起,这是最早的关于慢性硬化性骨髓炎的报道。慢性硬化性骨髓炎多发于较大的儿童及年轻人,其病因不明,通常认为与宿主较强的免疫力及病原体低毒力有关,普通的细菌培养通常为阴性。硬化性骨髓炎病程缓慢,全身症状轻微,病变部位有酸胀痛及触痛,系由于骨质增生,骨内张力增加所致,往往反复发作,很少有软组织肿物。该患者两次发病影像学较大差异,可能是初次为慢性骨髓炎的亚急性状态,骨质破坏与新骨增生交替,第2次则为慢性期,以骨质增生硬化为主。

患者发病位置是尤文肉瘤的高发位置,影像学表现以进展性虫蚀样骨质破坏为主,可见葱皮样骨膜反应,患者缺乏典型感染症状,以上是临床中误诊为尤文肉瘤的主要原因。尤文肉瘤是一种恶性程度极高的肿瘤,多发于青少年男性,以四肢长骨骨干及干骺端为好发位置,其主要症状与慢性骨髓炎相似,主要为病变部位的疼痛及软组织包块。本例患者无软组织侵犯,PET-CT示无其它转移灶,提示非尤文肉瘤可能。慢性硬化性骨髓炎患者发病年龄部位,症状与尤文肉瘤难以鉴别。恶性骨肿瘤穿刺活检虽然方便快捷,但是具有穿刺组织有限,有可能穿刺到炎性细胞浸润的坏死区或肿瘤外周区的局限性,所以必须切开活检才能明确排除。组织学证据是本病与恶性骨肿瘤鉴别的金标准。

慢性硬化性骨髓炎尚未标准性治疗方法,单独的抗生素治疗对其无明显疗效,手术联合抗生素使用成为常用选择。除了开窗和刮除术外,在少数情况下,也可直接切除。本例患者切开活检后明显症状好转,证明了开窗治疗的有效性。但是1.5年后患者再次复发,意味着对于慢性硬化性骨髓炎,必须刮除彻底,否则仍会有复发可能性。本例患者行病灶刮除术后联合口服使用抗生素头孢地尼分散片,效果良好,术后随访10个月未见复发,手术效果满意。

原始出处:

朱岩,何志伟,樊根涛,朱浩,周光新.慢性硬化性骨髓炎误诊及复发一例报告[J].中国骨与关节杂志,2019,8(05):398-400.

来源:中国骨与关节杂志
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